Os granulomas de anéis hialinos são achados histopatológicos incomuns, cuja etiopatogênese permanece incompletamente estabelecida. Na cavidade oral, estes achados microscópicos têm sido descritos em lesões extraósseas e intraósseas, com destaque para os cistos odontogênicos inflamatórios. No entanto, relatos sobre granulomas de anéis hialinos em tumores odontogênicos são escassos. Objetivo: Relatar o primeiro caso de granulomas de anéis hialinos em mixoma odontogênico, bem como, discutir a etiopatogênese e os aspectos clínico-patológicos destes achados microscópicos em tumores odontogênicos. Caso clínico: Paciente do sexo masculino, 30 anos, apresentava tumefação de consistência fibrosa, localizada no lado esquerdo do corpo de mandíbula, com aproximadamente 3,3 cm de extensão. Radiograficamente, observou-se uma lesão osteolítica estendendo-se da distal do dente 35 até a região anterior do ramo ascendente da mandíbula. Foi realizada a biópsia incisional e o exame histopatológico revelou uma proliferação de células ovoides, fusiformes e estreladas dispostas em um tecido conjuntivo de aspecto mixomatoso. Com base nestes achados, foi estabelecido o diagnóstico de mixoma odontogênico e o paciente foi submetido à ressecção parcial da mandíbula. O exame microscópico da peça cirúrgica, que confirmou o diagnóstico prévio de mixoma odontogênico, revelou a presença de pequenas e eventuais massas hialinas ovoides homogêneas/ fibrilares e estruturas arredondadas que circunscreviam material eosinofílico amorfo, compatíveis com granulomas de anéis hialinos. Conclusão: Os achados do presente caso revelam que, em tumores odontogênicos, os granulomas de anéis hialinos podem se apresentar como estruturas inconspícuas e, possivelmente, possuem uma origem exógena.